Журналов:     Статей:        

Травматология и ортопедия России. 2021; 27: 114-123

Переломы тел позвонков - как проявление остеомаляции, индуцированной фосфатурической мезенхимальной опухолью.

Родионова С. С., Буклемишев Ю. В., Карпов И. Н., Шугаева О. Б., Торгашин А. Н.

https://doi.org/10.21823/2311-2905-2021-27-2-114-123

Аннотация

Актуальность. Редкость заболевания и обусловленная этим неосведомленность врачей о патологии, поздняя диагностика и тяжелые осложнения со стороны костно-мышечной системы подчеркивают актуальность демонстрации клинического случая. Уникальность случая заключается в том, что гипофосфатемия, отмеченная спустя 3 года от начала  заболевания,  не  была  принята  во  внимание.

Описание  случая. У  пациента  45 лет  с  жалобами  на  мышечную слабость, нарушение походки, деформацию туловища и множественные переломы тел позвонков, появившиеся на фоне отсутствия каких-либо соматических заболеваний, на протяжении четырех лет в различных медицинских учреждениях  проводился дифференциальный диагноз  метастатического  поражения тел  позвонков  и  вторичного остеопороза, осложненного переломами тел позвонков, и даже было проведено лечение бисфосфонатами по поводу  остеопороза.  На  этом  фоне  увеличивалась  деформация  грудной  клетки,  кифоз,  появились  перестроечные переломы других костей скелета. Оценка гомеостаза кальция и фосфора впервые проведена на 4-м году заболевания, но выявленная гипофосфатемия не была расценена как проявление гипофосфатемической остеомаляции.

Заключение.Среди взрослых пациентов с множественными низкоэнергетическими переломами, выраженной мышечной слабос тью и болями в костях, появившихся на фоне полного здоровья, для исключения гипофосфатемической  остеомаляции,  индуцированной  мезенхимальной  опухолью,  необходимо  включить  в  алгоритм диагностики оценку уровня фосфора в крови и суточной моче.

 

Список литературы

1. Feng J., Jiang Y., Wang O., Li M., Xing X., Huo L., et al. The diagnostic dilemma oftumor induced osteomalacia: a retrospective analysis of 144 cases. Endocr J 2017;64:675-683. DOI: 10.1507/endocrj.EJ16-0587

2. Родионова С.С., Снетков А.И., Акиньшина А.Д., Булычева И.В., Торгашин А.Н., Гребенникова Т.А., Белая Ж.Е., Агафонова Е.М., Торопцова Н.В., Никитинская О.А. Фосфопеническая форма остеомаляции, индуцированная ФРФ23-секретирующей опухолью левой бедренной кости Научно-практическая ревматология. 2019;57(6):708–712. doi: 10.14412/1995-4484-2019-708-712

3. Yin Z., Du J., Yu F., Xia W. Tumor-induced osteomalacia. Osteoporosis and Sarcopenia 4 (2018) 119-127. https://doi.org/10.1016/j.afos.2018.12.001

4. Jiang Y., Xia W.B., Xing X.P., Silva B.C., Li M., Wang O. et al. Tumor-induced osteomalacia: an important cause of adult-onset hypophosphatemic osteomalacia in China: report of 39 cases and review of the literature. J Bone Miner Res 2012;27:1967-75. doi: 10.1002/jbmr.1642.

5. McCance RA. Osteomalacia with Looser's nodes (Milkman's syndrome) due to a raised resistance to vitamin D acquired about the age of 15 years. Q J Med 1947;16:33-46.

6. Prader A, Illig R, Uehlinger E, Stalder G. Rickets following bone tumor. Helv Paediatr Acta. 1959;14:554–565.

7. Hautmann A.H., Hautmann M.G., Kolbl O., Herr W., Fleck M. Tumor-Induced Osteomalacia: an Up-to-Date Review. 2015 Jun;17(6):512. doi: 10.1007/s11926-015-0512-5.

8. Chong W.H., Molinolo A.A., Chen C.C., Collins M.T. Tumor-induce osteomalacia. Endocr Relat Cancer. 2011;(18):53-77. doi: 10.1530/ERC-11-0006.

9. Добронравов В.А. Cовременный взгляд на патофизиологию вторичного гиперпаратиреоза: роль фактора роста фибробластов 23. Нефрология. 2011;(4):11-20. https://doi.org/10.24884/1561-6274-2011-15-4-11-20

10. Lee J.Y., Imel E.A. The changing face of hypophosphatemic disorders in the FGF-23 era. Pediatr Endocrinol Rev. 2013 Jun;10 Suppl 2(0 2):367-79.

11. Jadhav S., Kasaliwal R., Lele V., Rangarajan V., Chandra P., Shah H., et al. Functional imaging in primary tumour-induced osteomalacia: relative performance of FDG PET/CT vs somatostatin receptor-based functional scans: a series of nine patients. Clin Endocrinol. 2014;81(1):31–7. DOI: 10.1111/cen.12426

12. Zhang J., Zhu Z., Zhong D., Dang Y., Xing H., Du Y., et al. 68Ga DOTATATE PET/CT is an accurate imaging modality in the detection of culprit tumors causing Osteomalacia. Clin Nucl Med. 2015;40(8):642–6. DOI: 10.1097/RLU.0000000000000854

13. Bhan A., Qiu S., Rao S.D. Bone hihometry in the evaluation of osteomalacia. Bone Rep. 2018;8:125–34. doi: 10.1016/j.bonr.2018.03.005

14. Weidner N., Santa Cruz D. Phosphaturic mesenchymal tumors. A polymorphous group causing osteomalacia or rickets. Cancer 1987;59:1442-54. DOI: 10.1002/1097-0142(19870415)59:8<1442::aid-cncr2820590810>3.0.co;2-q

15. Chen D.W., Clines G.A., Collins M.T., Douyon L., Choksi P.U. A rare cause of atraumatic fractures: case series of four patients with tumor-induced osteomalacia. Clin Diabetes Endocrinol. 2020 Jul 6;6:12. doi: 10.1186/s40842-020-00101-8.

16. Li X., Jiang Y., Huo L., Wu H., Liu Y., Jin J., et al. Nonremission and recurrent tumor-induced Osteomalacia: a retrospective study. J Bone Miner Res. 2020;35(3):469–77. doi: 10.1002/jbmr.3903

Traumatology and Orthopedics of Russia. 2021; 27: 114-123

Vertebral Fractures as a Manifestation of Phosphaturic Mesenchymal Tumor-Induced Osteomalacia

Rodionova S. S., Buklemishev Yu. V., Karpov I. N., Shugaeva O. B., Torgashin A. N.

https://doi.org/10.21823/2311-2905-2021-27-2-114-123

Abstract

Background. The rarity of the disease and, in this regard, the lack of doctors awareness about the pathology, late diagnosis and severe complications of the musculoskeletal system emphasize the relevance of clinical case demonstrating. The uniqueness of  the  case  lies  in  the  fact  that  hypophosphatemia,  noted  3  years  after  the  disease  debut,  was  not  taken  into  account.

Case description. A 45-year-old patient with complaints of muscle weakness, gait disorders, torso deformity and multiple vertebral body fractures that appeared against the background of any somatic diseases absence, a differential diagnosis of metastatic vertebral bodies lesions and secondary osteoporosis complicated by vertebral body fractures was carried out for four years in various hospitals, and was even treated with bisphosphonates. Against this background, the chest deformity increased,  kyphosis  and  remodeling  fractures  of  other  bones  appeared.  The  assessment  of  calcium  and  phosphorus homeostasis  was  first  performed  at  the  4th year  of  the  disease,  but  the  detected  hypophosphatemia  was  not  regarded as  a  manifestation  of  hypophosphatemic  osteomalacia.

Conclusion. Among  adult  patients  with  multiple  low-energy fractures,  severe  muscle  weakness  and  bone  pain  that  appeared  against  the  background  of  complete  health,  to  exclude hypophosphatemic osteomalacia induced by mesenchymal tumor, it is necessary to include the level of phosphorus in blood and daily urine assessment in the diagnostic algorithm.

References

1. Feng J., Jiang Y., Wang O., Li M., Xing X., Huo L., et al. The diagnostic dilemma oftumor induced osteomalacia: a retrospective analysis of 144 cases. Endocr J 2017;64:675-683. DOI: 10.1507/endocrj.EJ16-0587

2. Rodionova S.S., Snetkov A.I., Akin'shina A.D., Bulycheva I.V., Torgashin A.N., Grebennikova T.A., Belaya Zh.E., Agafonova E.M., Toroptsova N.V., Nikitinskaya O.A. Fosfopenicheskaya forma osteomalyatsii, indutsirovannaya FRF23-sekretiruyushchei opukhol'yu levoi bedrennoi kosti Nauchno-prakticheskaya revmatologiya. 2019;57(6):708–712. doi: 10.14412/1995-4484-2019-708-712

3. Yin Z., Du J., Yu F., Xia W. Tumor-induced osteomalacia. Osteoporosis and Sarcopenia 4 (2018) 119-127. https://doi.org/10.1016/j.afos.2018.12.001

4. Jiang Y., Xia W.B., Xing X.P., Silva B.C., Li M., Wang O. et al. Tumor-induced osteomalacia: an important cause of adult-onset hypophosphatemic osteomalacia in China: report of 39 cases and review of the literature. J Bone Miner Res 2012;27:1967-75. doi: 10.1002/jbmr.1642.

5. McCance RA. Osteomalacia with Looser's nodes (Milkman's syndrome) due to a raised resistance to vitamin D acquired about the age of 15 years. Q J Med 1947;16:33-46.

6. Prader A, Illig R, Uehlinger E, Stalder G. Rickets following bone tumor. Helv Paediatr Acta. 1959;14:554–565.

7. Hautmann A.H., Hautmann M.G., Kolbl O., Herr W., Fleck M. Tumor-Induced Osteomalacia: an Up-to-Date Review. 2015 Jun;17(6):512. doi: 10.1007/s11926-015-0512-5.

8. Chong W.H., Molinolo A.A., Chen C.C., Collins M.T. Tumor-induce osteomalacia. Endocr Relat Cancer. 2011;(18):53-77. doi: 10.1530/ERC-11-0006.

9. Dobronravov V.A. Covremennyi vzglyad na patofiziologiyu vtorichnogo giperparatireoza: rol' faktora rosta fibroblastov 23. Nefrologiya. 2011;(4):11-20. https://doi.org/10.24884/1561-6274-2011-15-4-11-20

10. Lee J.Y., Imel E.A. The changing face of hypophosphatemic disorders in the FGF-23 era. Pediatr Endocrinol Rev. 2013 Jun;10 Suppl 2(0 2):367-79.

11. Jadhav S., Kasaliwal R., Lele V., Rangarajan V., Chandra P., Shah H., et al. Functional imaging in primary tumour-induced osteomalacia: relative performance of FDG PET/CT vs somatostatin receptor-based functional scans: a series of nine patients. Clin Endocrinol. 2014;81(1):31–7. DOI: 10.1111/cen.12426

12. Zhang J., Zhu Z., Zhong D., Dang Y., Xing H., Du Y., et al. 68Ga DOTATATE PET/CT is an accurate imaging modality in the detection of culprit tumors causing Osteomalacia. Clin Nucl Med. 2015;40(8):642–6. DOI: 10.1097/RLU.0000000000000854

13. Bhan A., Qiu S., Rao S.D. Bone hihometry in the evaluation of osteomalacia. Bone Rep. 2018;8:125–34. doi: 10.1016/j.bonr.2018.03.005

14. Weidner N., Santa Cruz D. Phosphaturic mesenchymal tumors. A polymorphous group causing osteomalacia or rickets. Cancer 1987;59:1442-54. DOI: 10.1002/1097-0142(19870415)59:8<1442::aid-cncr2820590810>3.0.co;2-q

15. Chen D.W., Clines G.A., Collins M.T., Douyon L., Choksi P.U. A rare cause of atraumatic fractures: case series of four patients with tumor-induced osteomalacia. Clin Diabetes Endocrinol. 2020 Jul 6;6:12. doi: 10.1186/s40842-020-00101-8.

16. Li X., Jiang Y., Huo L., Wu H., Liu Y., Jin J., et al. Nonremission and recurrent tumor-induced Osteomalacia: a retrospective study. J Bone Miner Res. 2020;35(3):469–77. doi: 10.1002/jbmr.3903