Опухоли головы и шеи. 2019; 9: 89-96
Мукоэпидермоидная карцинома твердого неба у 9-летней девочки (клинический случай)
https://doi.org/10.17650/2222-1468-2019-9-3-89-96Аннотация
Цель работы – на клиническом примере продемонстрировать признаки мукоэпидермоидной карциномы малых слюнных желез у пациентов детского возраста.
Клиническое наблюдение. В августе 2017 г. у девочки 9 лет появилось образование на правой половине твердого неба. Обратились к врачу-стоматологу по месту жительства, который поставил диагноз абсцесса в области твердого неба, вскрыл и дренировал предполагаемый «гнойник», назначил антибактериальную терапию. Через 3,5 мес (в декабре 2017 г.) в той же зоне вновь появилась гиперемия и утолщение слизистой оболочки. При повторном обращении к врачу-стоматологу пациент был направлен в отделение челюстно-лицевой хирургии, где 23.01.2018 было выполнено удаление образования твердого неба. По данным планового гистологического исследования диагностирована высокодифференцированная опухоль твердого неба. Пациентка была направлена на консультацию в Национальный медицинский исследовательский центр онкологии им. Н. Н. Блохина, где выполнен пересмотр гистологических препаратов: фрагмента слизистой оболочки твердого неба, покрытой плоским эпителием, с ростом низкодифференцированного мукоэпидермоидного рака (из малых слюнных желез твердого неба). С целью исключения продолженного роста опухоли была проведена биопсия послеоперационного рубца длиной 3 мм и образования твердого неба диаметром 1 мм. При гистологическом исследовании биоптатов опухолевые клетки не были обнаружены (материал представлял собой фиброзную ткань). Несмотря на результаты биопсии, с учетом анамнеза, результатов пересмотра гистологических препаратов, ввиду редкости и высокой агрессивности опухоли, плохого прогноза при возможном рецидиве заболевания, а также с учетом отсутствия признаков регионарных и отдаленных метастазов консилиум принял решение о необходимости повторного оперативного вмешательства. В хирургическом отделении № 1 Научно-исследовательского института детской онкологии и гематологии Национального медицинского исследовательского центра онкологии им. Н. Н. Блохина 13.03.2018 была выполнена резекция твердого неба с пластикой дефекта перемещенным кожно-мышечным лоскутом на сосудистой ножке.
Заключение. Мукоэпидермоидный рак малых слюнных желез твердого неба у детей и подростков может проявляться наличием медленно растущей безболезненной опухоли бледно-голубого цвета. Для правильной постановки клинического и морфологического диагноза необходимо проведение биопсии образования, в дальнейшем рекомендуется удаление опухоли с резекцией твердого неба ввиду высокого риска распространения опухоли в толще кости.
Список литературы
1. Eveson J.W., Cawson R.A. Tumours of the minor (oropharyngeal) salivary glands: a demographic study of 336 cases. J Oral Pathol 1985;14(6):500–9.
2. Waldron C.A., el-Mofty S.K., Gnepp D.R. Tumors of the intraoral minor salivary glands: a demographic and histologic study of 426 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1988;66(3):323–33. DOI: 10.1016/0030-4220(88)90240-x.
3. Yu G.Y., Li Z.L., Ma D.Q., Zhang Y. Diagnosis and treatment of epithelial salivary gland tumours in children and adolescents. Br J Oral Maxillofac Surg 2002;40(5):389–92.
4. Fonseca I., Martins A.G., Soares J. Epithelial salivary gland tumors of children and adolescents in southern Portugal: a clinicopathologic study of twenty-four cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991;72(6):696–701. DOI: 10.1016/0030-4220(91)90014-4.
5. Ritwik P., Cordell K.G., Brannon R.B. Minor salivary gland mucoepidermoid carcinoma in children and adolescents: a case series and review of the literature. J Med Case Rep 2012;6:182. DOI: 10.1186/1752-1947-6-182.
6. Yih W.Y., Kratochvil F.J., Stewart J.C. Intraoral minor salivary gland neoplasms: review of 213 cases. J Oral Maxillofac Surg 2005;63(6):805–10. DOI: 10.1016/j.joms.2005.02.021.
7. Mehta D., Willging J.P. Pediatric salivary gland lesions. Semin Pediatr Surg 2006;15(2):76–84. DOI: 10.1053/j.sempedsurg.2006.02.004.
8. Luna M.A., Batsakis J.G., el-Naggar A.K. Salivary gland tumors in children. Ann Otol Rhinol Laryngol 1991;100(10):869–71. DOI: 10.1177/000348949110001016.
9. TNM: классификация злокачественных опухолей. Под ред. Л.Х. Собина, М.К. Господарович, К. Виттекинда и др. М.: Логосфера, 2011. 275 с.
10. Sousa B.F., Etges A., Corrêa L. et al. Pediatric oral lesions: a 15-year review from São Paulo, Brazil. J Clin Pediatr Dent 2002;26(4):413–8.
11. Perez D.E., Pires F.R., Alves Fde A. et al. Juvenile intraoral mucoepidermoid carcinoma. J Oral Maxillofac Surg 2008;66(2):308–11. DOI: 10.1016/j.joms.2007.04.029.
12. Caccamese J.F. Jr, Ord R.A. Paediatric mucoepidermoid carcinoma of the palate. Int J Oral Maxillofac Surg 2002;31(2):136–9. DOI: 10.1054/ijom.2001.0221.
13. Melrose R.J., Abrams A.M., Howell F.V. Mucoepidermoid tumors of the intraoral minor salivary glands: a clinicopathologic study of 54 cases. J Oral Pathol 1973;2(6):314–25.
14. Flaitz C.M. Mucoepidermoid carcinoma of the palate in a child. Pediatr Dent 2000;22(4):292–3.
15. Conley J., Tinsley P.P. Jr. Treatment and prognosis of mucoepidermoid carcinoma in the pediatric age group. Arch Otolaryngol 1985;111(5):322–4. DOI: 10.1001/archotol.1985.00800070074011.
16. Olsen K.D., Devine K.D., Weiland L.H. Mucoepidermoid carcinoma of the oral cavity. Otolaryngol Head Neck Surg 1981;89(5):783–91. DOI: 10.1177/019459988108900518.
17. April M.M., Brodsky L.S., Cunningham M.J. et al. Mucoepidermoid carcinoma in a 10-year-old girl. Head Neck 1997;19(5):431–5.
18. DOI: 10.1002/(sici)1097-0347(199708)19:5<431::aid-hed11>3.0.co;2-a.
19. Schneider A.B., Lubin J., Ron E. et al. Salivary gland tumors after childhood radiation treatment for benign conditions of the head and neck: dose-response relationship. Radiat Res 1998;149(6):625–30.
20. Védrine P.O., Coffinet L., Temam S. et al. Mucoepidermoid carcinoma of salivary glands in the pediatric age group: 18 clinical cases, including 11 second malignant neoplasms. Head Neck 2006;28(9):827–33. DOI: 10.1002/hed.20429.
21. Hosokawa Y., Shirato H., Kagei K. et al. Role of radiotherapy for mucoepidermoid carcinoma of the salivary gland. Oral Oncol 1999;35(1):105–11.
Head and Neck Tumors (HNT). 2019; 9: 89-96
Mucoepidermoid carcinoma of the hard palate in a 9-year-old girl (clinical case)
https://doi.org/10.17650/2222-1468-2019-9-3-89-96Abstract
The objective of the work is to demonstrate the signs of mucoepidermoid carcinoma of the minor salivary glands in pediatric patients on a clinical example.
Clinical case. In August 2017, a girl of 9 years old appeared in the area of the right half of the hard palate. The dentist at the place of residence diagnosed an abscess in the area of the hard palate, performed the lancing and drainage of the “abscess”, prescribed antibiotic therapy. After 3.5 months (in December 2017), hyperemia and an increase in the volume of the mucous membrane reappeared in the same zone. Reapplied to the dentist. The girl was sent to the Oral and Maxillofacial Surgery Department, where the hard palate formation was removed on 23.01.2018; according to histological examination a highly differentiated tumor of the hard palate was diagnosed. The girl was sent for a consultation to the N. N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology, where histological preparations were reviewed: a fragment of the mucous membrane of the hard palate covered with squamous epithelium, with the growth of low-grade mucoepidermoid cancer (from the minor salivary glands of the hard palate). A biopsy of the postoperative scar 3 mm long and of the formation of a hard palate 1 mm in diameter was performed; during histological examination of the biopsy material tumor cells were not detected (the material was represented by fibrous tissue). Despite the biopsy results, taking into account the medical history, the results of a review of histological preparations, the rarity and high aggressiveness of the tumor, poor prognosis for relapse, lack of data for regional and distant metastases, at the concilium it was accepted the decision to conduct repeated surgery. In the Surgical Department No. 1 of the Research Institute of Pediatric Oncology and Hematology, N. N. Blokhin National Medical Research Center of Oncology on 13.03.2018 a resection of the hard palate was performed with plastic surgery of the defect with a mixed skin-muscle flap on the vascular pedicle.
Conclusion. Mucoepidermoid cancer of the minor salivary glands of the hard palate in children and adolescents can be manifested by the presence of a slowly growing, painless, pale blue tumor. For a correct clinical and morphological diagnosis, a biopsy of the tumor is necessary, further the removal of the tumor is recommended with resection of the hard palate, in view of the high risk of tumor spreading in the thickness of the bone.
References
1. Eveson J.W., Cawson R.A. Tumours of the minor (oropharyngeal) salivary glands: a demographic study of 336 cases. J Oral Pathol 1985;14(6):500–9.
2. Waldron C.A., el-Mofty S.K., Gnepp D.R. Tumors of the intraoral minor salivary glands: a demographic and histologic study of 426 cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1988;66(3):323–33. DOI: 10.1016/0030-4220(88)90240-x.
3. Yu G.Y., Li Z.L., Ma D.Q., Zhang Y. Diagnosis and treatment of epithelial salivary gland tumours in children and adolescents. Br J Oral Maxillofac Surg 2002;40(5):389–92.
4. Fonseca I., Martins A.G., Soares J. Epithelial salivary gland tumors of children and adolescents in southern Portugal: a clinicopathologic study of twenty-four cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991;72(6):696–701. DOI: 10.1016/0030-4220(91)90014-4.
5. Ritwik P., Cordell K.G., Brannon R.B. Minor salivary gland mucoepidermoid carcinoma in children and adolescents: a case series and review of the literature. J Med Case Rep 2012;6:182. DOI: 10.1186/1752-1947-6-182.
6. Yih W.Y., Kratochvil F.J., Stewart J.C. Intraoral minor salivary gland neoplasms: review of 213 cases. J Oral Maxillofac Surg 2005;63(6):805–10. DOI: 10.1016/j.joms.2005.02.021.
7. Mehta D., Willging J.P. Pediatric salivary gland lesions. Semin Pediatr Surg 2006;15(2):76–84. DOI: 10.1053/j.sempedsurg.2006.02.004.
8. Luna M.A., Batsakis J.G., el-Naggar A.K. Salivary gland tumors in children. Ann Otol Rhinol Laryngol 1991;100(10):869–71. DOI: 10.1177/000348949110001016.
9. TNM: klassifikatsiya zlokachestvennykh opukholei. Pod red. L.Kh. Sobina, M.K. Gospodarovich, K. Vittekinda i dr. M.: Logosfera, 2011. 275 s.
10. Sousa B.F., Etges A., Corrêa L. et al. Pediatric oral lesions: a 15-year review from São Paulo, Brazil. J Clin Pediatr Dent 2002;26(4):413–8.
11. Perez D.E., Pires F.R., Alves Fde A. et al. Juvenile intraoral mucoepidermoid carcinoma. J Oral Maxillofac Surg 2008;66(2):308–11. DOI: 10.1016/j.joms.2007.04.029.
12. Caccamese J.F. Jr, Ord R.A. Paediatric mucoepidermoid carcinoma of the palate. Int J Oral Maxillofac Surg 2002;31(2):136–9. DOI: 10.1054/ijom.2001.0221.
13. Melrose R.J., Abrams A.M., Howell F.V. Mucoepidermoid tumors of the intraoral minor salivary glands: a clinicopathologic study of 54 cases. J Oral Pathol 1973;2(6):314–25.
14. Flaitz C.M. Mucoepidermoid carcinoma of the palate in a child. Pediatr Dent 2000;22(4):292–3.
15. Conley J., Tinsley P.P. Jr. Treatment and prognosis of mucoepidermoid carcinoma in the pediatric age group. Arch Otolaryngol 1985;111(5):322–4. DOI: 10.1001/archotol.1985.00800070074011.
16. Olsen K.D., Devine K.D., Weiland L.H. Mucoepidermoid carcinoma of the oral cavity. Otolaryngol Head Neck Surg 1981;89(5):783–91. DOI: 10.1177/019459988108900518.
17. April M.M., Brodsky L.S., Cunningham M.J. et al. Mucoepidermoid carcinoma in a 10-year-old girl. Head Neck 1997;19(5):431–5.
18. DOI: 10.1002/(sici)1097-0347(199708)19:5<431::aid-hed11>3.0.co;2-a.
19. Schneider A.B., Lubin J., Ron E. et al. Salivary gland tumors after childhood radiation treatment for benign conditions of the head and neck: dose-response relationship. Radiat Res 1998;149(6):625–30.
20. Védrine P.O., Coffinet L., Temam S. et al. Mucoepidermoid carcinoma of salivary glands in the pediatric age group: 18 clinical cases, including 11 second malignant neoplasms. Head Neck 2006;28(9):827–33. DOI: 10.1002/hed.20429.
21. Hosokawa Y., Shirato H., Kagei K. et al. Role of radiotherapy for mucoepidermoid carcinoma of the salivary gland. Oral Oncol 1999;35(1):105–11.
